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Congenital Granular cellulaire épulis: Un rapport de cas

 

épulis de cellules granulaires IntroductionCongenital (CE) est une tumeur bénigne rare se produisant exclusivement dans le nouveau-né. Le terme «épulis» dérive du mot grec signifiant "sur la gencive" .1 Il a été d'abord décrit par Neumann en 1871, et est parfois appelé les épulis du newborn.1 Environ 200 cas ont été documentés à une tumeur ou congénitaux de Neumann date.2 La lésion apparaît cliniquement comme sessiles ou pédonculés, non ulcérée, lisse, rose à rougeâtre de masse. L'emplacement le plus commun est la crête alvéolaire maxillaire à l'emplacement futur de la canine maxillaire. La CE présente huit à 10 fois plus fréquemment chez les femelles et trois fois plus souvent dans le maxillaire que dans le mandible.2 Il est généralement une entité solitaire; cependant, des lésions multiples dans les mêmes ou différentes crêtes alvéolaires ont également été reported.3 Histologiquement, la lésion montre de grandes cellules polyédriques caractéristiques avec un cytoplasme granulaire abondant et de petits noyaux.

Histogenèse est incertaine, bien que plusieurs théories d'origines ont été postulée, à savoir odontogène, fibroblastique, histiocytaire, myoblastique et neurogenic.4 La lésion montre un comportement bénin et tendance de récidive ou maligne transformation n'a pas été signalé à ce jour. Le but de ce rapport est de présenter et de discuter de la gestion d'un cas typique de épulis congénitale d'un nouveau-né de quatre jours, âgé de causer des problèmes d'alimentation.

Case Reporta quatre jours fillette a été renvoyée au service d'urgence à l'hôpital de la Colombie-Britannique pour l'examen des enfants d'une masse dépassant de sa bouche. le pédiatre de l'enfant l'a renvoyée pour une évaluation en ambulatoire; cependant, sa mère craignait que l'enfant éprouvait des difficultés avec l'allaitement. La masse a été remarquée à la naissance, mais a déclaré avoir changé d'un aspect rose-rouge au bleu-violet dans les dernières 24 heures. L'enfant est le premier-né d'un mâle femelle et Asiatique Caucasien. La grossesse était normale et l'accouchement vaginal a eu lieu à 41 semaines. Les scores d'Apgar étaient normaux à neuf au bout d'une minute, et neuf après cinq minutes. Le nourrisson pesait 3343 grammes à la naissance. Pas d'antécédents familiaux de maladies héréditaires a été signalé.

À l'examen clinique, un pédonculé, ferme, lisse, bleu-violet, environ 1 cm de diamètre rond, la masse des tissus mous a été trouvé pour être attaché à la gencive antérieure maxillaire gauche par un pédicule très mince. La masse a empêché la fermeture normale de la bouche, mais ne pose pas de problèmes de voies respiratoires immédiates. Le poids du nourrisson était de 3142 grammes, a diminué de six pour cent depuis la naissance. examen physique général était par ailleurs normal.

En raison du poids du patient en diminuant, le potentiel complication des voies respiratoires et les craintes des parents, elle a été emmenée à la salle d'opération le même jour que son examen initial. Une biopsie chirurgicale a été réalisée en utilisant l'électrocoagulation sous anesthésie générale (Fig. 1). Le spécimen, mesurant 1.0cm x 1.0cm x 0.8cm (Fig. 2), a été soumis au laboratoire de pathologie pour l'analyse histologique. Il y avait une hémorragie peropératoire minimale et l'hémostase a été obtenue sans sutures (Fig. 3). tétées par voie orale ont été institués le premier jour postopératoire et l'enfant a été déchargé le même jour. Une semaine après la chirurgie, le patient a été vu et connu pour être prospère et prendre du poids.

FIGURE 1. Aspect préopératoire d'une grande masse intraoral pedunculated découlant de la gencive du maxillaire antérieur gauche dans un quatre jours -old nouveau-né de sexe féminin.

FIGURE 2. excisé lésion pédiculée mesure 1 cm x 1 cm 0,8 cm

FIGURE 3. apparence postopératoires du site electrocauterized.

histologiques x. Examen de l'échantillon a révélé de grandes cellules polyédriques caractéristiques avec abondant cytoplasme éosinophile granuleux et petits noyaux ronds (Fig. 4). L'échantillon a été négatif pour la protéine S-100 coloration, et positif pour la coloration de CD-68 (Fig. 5). Ces résultats sont compatibles avec le diagnostic de la CE.

FIGURE 4. Section à travers la tumeur colorées à l'hématoxyline et de l'éosine, la microscopie à haute puissance montrant des cellules polygonales caractéristiques avec un cytoplasme granulaire et de petits noyaux.

FIGURE 5. immunocoloration avec CD-68 montrant des globules hyalins cytoplasmiques positifs.

DiscussionThis cas décrit une présentation classique de la CE trouvée dans un de quatre jours, âgé de nouveau-né en bonne santé. La présence d'un pédonculé, lisse, rond et masse ferme dans la partie antérieure crête alvéolaire maxillaire gauche empêche l'enfant de verrouillage sur le sein. Le C'est généralement rose à rougeâtre en couleur. L'histoire déclarée de changement de couleur bleu-violet pourrait être le résultat d'une torsion de la masse pédiculée autour de sa tige mince qui a modifié la vascularisation de la lésion. Il y a eu neuf rapports dans la littérature qui documente la régression spontanée des lésions aussi grandes que 1,5 cm de diameter.5 Cependant, lorsque la lésion est à l'origine des difficultés d'alimentation ou des voies respiratoires préoccupation, le traitement recommandé est l'excision chirurgicale complète sous anesthésie locale ou générale. Électrocautère a été utilisé dans ce cas et a fourni une excellente hémostase avec saignement peropératoire minimal. D'autres rapports ont montré de bons résultats en utilisant du dioxyde de carbone et de l'erbium, le chrome: yttrium-scandium-gallium-grenat (Er, Cr: YSGG) lasers pour removal.6,7 CE CE n'a pas montré de se reproduire après l'excision chirurgicale, même lorsque la suppression a été incomplète. 8 Une approche chirurgicale conservatrice est généralement favorable. Future dentition n'a pas été trouvé d'être affectée - sauf dans un cas qui a signalé une hypoplasie du primaire maxillaire gauche incisive, canine et première molaire dans la région où une grande 2.5cm CE a été enlevée chirurgicalement 11 jours après birth.9
< p> L'étiologie de la CE reste une controverse. Histologiquement, il est semblable en apparence à la tumeur à cellules granuleuses et dispose de grandes cellules polygonales avec cytoplasme éosinophile abondant et petite nuclei.6 Contrairement à la tumeur à cellules granuleuses, une lésion néoplasique d'origine neurale, CE typiquement ne tache pas S-100 protéines, bien que faible immunopositivité a également été signalé dans literature.10 dans notre cas, l'échantillon était positif pour le marqueur de macrophage CD-68, supportant un mésenchymateuses origine.6

C'est généralement une découverte isolée et il est associée à aucune autre condition médicale ou d'un syndrome. Cependant, les rapports précédents ont montré son apparition chez les nourrissons avec polydactylie, goitre, syndrome Triple X, polyhydramnios, hypoplasie maxillaire et neurofibromatosis.5

Dans ce cas, la lésion n'a pas été détectée par ultrasons prénatals de routine. Cependant, l'utilisation de l'échographie 3D a permis une évaluation plus poussée de la déglutition fœtale et perméabilité des voies aériennes. Il y a des rapports de diagnostics prénatals de CE chez les fœtus dès le 31 semaines en gestation.11 Ex utero traitement intra-partum pour une lésion obstructive diagnostiqué chez le fœtus dans la période pré-natale a été rapporté et impliqués un team.12 interdisciplinaire Il est spéculé que la cE présente une croissance maximale sous des influences hormonales plus tard dans la gestation, à la fin de la troisième trimester.13

lors de l'examen d'une masse intra-orale du nouveau-né, le clinicien doit également tenir compte des diagnostics différentiels de malformations congénitales tels que encéphalocèle, les kystes dermoïdes ou tératome et néoplasmes bénins et malins, y compris hémangiome, malformations lymphatiques et rhabdomyosarcoma.14 OH

Accusé de réception: Les auteurs tiennent à remercier le Dr Jason Choi, un personnel chirurgien buccal et maxillo-faciale , Hôpital pour enfants de C.-B., pour son expertise dans la prise en charge chirurgicale de cette affaire.
Dr. Sun est un dentiste pédiatrique à l'Hôpital de la Colombie-Britannique Les enfants et un professeur clinique adjoint, Faculté de médecine dentaire, Université de la Colombie-Britannique, Vancouver, Colombie-Britannique, Canada.
Dr. Cheung est un dentiste pédiatrique à l'Hôpital de la Colombie-Britannique Les enfants et un professeur agrégé de clinique, Faculté de médecine dentaire, Université de la Colombie-Britannique, Vancouver, Colombie-Britannique, Canada.
Santé bucco-dentaire se félicite de cet article original. références restantes peuvent être consultés sur notre site Web à www.oralhealthgroup.com
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