Résumé de l'arrière-plan
Outre les processus néoplasiques, défigurant chronique et les maladies destructrices de la mandibule sont rares
Case Présentation
Nous rapportons , peut-être pour la première fois, l'apparition simultanée de deux de ces conditions chez un patient, dans une affaire qui met l'accent sur l'importance de la biopsie osseuse dans l'établissement du diagnostic correct. Florid cemento-osseuse dysplasie (FCOD) est une maladie chronique, défigurant condition de la région maxillo-faciale. Cette maladie relativement bénigne est principalement observée chez les femmes d'âge moyen d'ascendance africaine. actinomycose cervico est une infection rare et progressive causée par des bacilles du genre des Actinomyces qui implique généralement des tissus mous intrabuccaux mais peut également impliquer l'os. Le diagnostic précis de actinomycose est essentiel pour la réussite du traitement. Un diagnostic de l'ostéomyélite causée par Actinomyces de la bactérie a été diagnostiqué par biopsie osseuse chez une femme afro-américaine de 53 ans avec une histoire de longue date de FCOD après qu'elle a présenté avec une nouvelle plaie de drainage recouvrant la mandibule.
Conclusions
les cliniciens doivent être conscients de la possibilité de actinomycose survenant dans le cadre de FCOD, et l'importance de la biopsie et cultures osseuse pour en arriver à un diagnostic définitif et en temps opportun.
matériel supplémentaire électronique
la version en ligne de cet article ( doi:. 10 1186 /1472-6831-11-21) contient du matériel supplémentaire, qui est disponible pour les utilisateurs autorisés
Contexte
actinomycose est une infection lentement progressive causée par filamenteuses, gram positif, anaérobie. (ou anaérobie facultatif) bacilles du genre des Actinomyces [1]. Ces infections sont caractérisées par une inflammation suppurative et granulomateuse avec des abcès, la fibrose des tissus, et la présence de drainage voies sinusales ou fistules [2]. Actinomycose se répand généralement contigue, en ignorant des plans de tissu, et l'extrusion de bactéries chargées "granules de soufre" d'éclater tracts sinus [3]. infections cervico sont la manifestation la plus courante de actinomycose, bien que cela est généralement limitée aux tissus mous sans se propager à impliquer l'os voisin [1, 2]. Une origine dentaire est typique pour actinomycose cervico, qui évolue comme une maladie chronique (ou subaiguë), un gonflement des tissus mous de la région sous-maxillaire ou paramandibular [3].
Le diagnostic de l'actinomycose est facilement interrompue parce qu'elle imite les problèmes les plus courants tels que la néoplasie [4]. En outre, les actinomycètes sont très sensibles à de nombreux antibiotiques communs, de sorte que même un nombre relativement faible doses peuvent rendre les cultures négatives [5]. Cependant, il est important de faire le diagnostic parce actinomycose peut être défigurante, voire mortel, si les structures vitales (telles que les artères principales et les voies respiratoires) sont impliqués [5]. Et tandis que la thérapie antimicrobienne est efficace contre les actinomycètes, la durée de traitement est remarquablement longue (6-12 mois) [3]. Ainsi, les défis diagnostiques et thérapeutiques des actinomycose soulignent la nécessité d'une meilleure compréhension des facteurs de risque d'infection et de nouvelles informations sur les circonstances cliniques associés à cette condition.
Florid cemento-osseuse dysplasie (FCOD) est une maladie avec de multiples bilatérale et souvent des lésions symétriquement étendues dans toute la région maxillo-faciale (principalement dans la mandibule) démontrant une prédilection pour les femmes afro-américaines d'âge moyen [6, 7]. Les lésions sont souvent asymptomatiques et indolent dans la nature et peuvent présenter des conclusions accessoires sur les radiographies [6, 8]. Parfois les patients présentent une douleur ou un drainage terne à partir d'une prise d'extraction préalable, ou d'une irritation chronique sous une base de la prothèse, alors que certains apparaissent rarement avec l'expansion de l'os natif [9, 10]. Radiographiquement, les lésions présentent un radiolucent mixte et radiopaque "laine de coton" apparence avec des frontières mal définies avec densément sclérosées masses de forme irrégulière. Bien qu'ils peuvent parfois paraître très semblable en apparence à la dysplasie fibreuse, il est souvent une composante distincte sclérosée avec radioclarté [6, 10, 11] entourant.
Histopathologique, les lésions de FCOD démontrent l'os lamellaire matures étant remplacé par épaissi os tissé avec curviligne ramification travées osseuses, et des masses distinctes ressemblant étroitement à des restes dentaires tels que cément [7, 9]. Il y a une forte prépondérance de tissu fibreux et les ostéoclastes, mais rarement une inflammation moins que les résultats de contamination secondaire [7, 9]. L'inflammation chronique et une infection peut se développer au sein de la dysplasie de tissu densément minéralisée, qui possède un approvisionnement en sang moins robuste, ce qui entraîne la formation sequestrum [6, 8]. Compte tenu de la prépondérance de l'inflammation sur la pathologie, certains auteurs dans le passé ont mal caractérisé les lésions que ostéite sclérosante diffuse ou diffuse chronique ostéomyélite sclérosante (CDSO) [9, 12-17]. Cette caractérisation est incorrect que les lésions bilatérales multifocales de FCOD représentent un spectre pathologique diffuse distincte malgré les zones occasionnelles de l'inflammation, alors que les lésions CDSO sont unilatérales et souvent contenue dans la mandibule à l'inflammation universelle [8].
Nous rapportons ici, peut-être pour la première fois, la première association entre ces deux chroniques, défigurant maladies, chez un patient qui présentait une ostéomyélite mandibulaire causée par Actinomyces
dans le cadre de FCOD sous-jacent. Nous pensons que l'infection a été lancé lorsque les bactéries contaminées une ulcération liées dentier des tissus mous recouvrant la zone concernée. Les cliniciens doivent être conscients de la pathogenèse de l'actinomycose et l'importance de la biopsie et de la culture osseuse à établir un diagnostic en temps opportun.
Présentation de cas
A 53 ans, édenté, femme afro-américaine avec FCOD de longue date présenté à son dentiste avec une histoire de 1 mois de l'enflure, la douleur, et un écoulement purulent impliquant la région de la mandibule inférieure gauche. Le drainage a été décrit comme blanc, épais et malodorant. Les radiographies ont révélé osseuse diffuse multifocale change compatible avec FCOD et une nouvelle radioclarté dans l'os de la mandibule sous-tend les tissus mous et gonflés de drainage. Elle a été traitée avec un rinçage oral de gluconate de chlorhexidine et un cours de deux semaines de la lévofloxacine orale, mais n'a pas amélioré. Une biopsie effectuée environ deux mois après l'apparition des symptômes révélé des os morts, mais aucun diagnostic spécifique. Deux mois après cette biopsie du patient a noté ce qui semblait être un fragment d'os en éruption à partir du même ulcère de pus drainé. L'ulcération et le drainage sont poursuivies et sept mois après l'apparition des symptômes du patient a été renvoyé à notre institution de gestion. Elle a nié la fièvre, des frissons, des sueurs nocturnes ou d'autres symptômes constitutionnels. Son histoire dentaire était significative pour FCOD, une condition partagée avec sa mère. Le diagnostic de FCOD a été créé vingt-cinq ans avant sa présentation à l'Université du Michigan par biopsie coïncide avec l'extraction des dents restantes. Ses prothèses actuelles étaient âgés de plus de 10 ans. Ses antécédents médicaux a été significative pour la sclérose en plaques traités par interféron 1β et un trouble thromboembolique veineux géré par la warfarine orale.
À l'examen physique mal ajusté prothèse mandibulaire du patient a été retiré et les tissus alvéolaires a révélé une légère enflure le long de la frontière antérieure de la ramus avec une zone de l'os exposé mesurant environ 1 cm le long de la crête oblique externe latéralement. Il y avait un œdème des tissus mous et de la congestion dans ce domaine. Son cou était autrement souple sans adénopathie. Elle n'a pas d'autres lésions buccales. Des radiographies panoramiques ont révélé des lésions bilatérales compatibles avec FCOD impliquant à la fois le maxillaire et la mandibule (figure 1A). Une tomographie maxillo ordinateur (CT scan) midface révélé, et les résultats mandibulaires compatibles avec FCOD (figures 1B et 1C). Sur la gauche du patient, il y avait sequestrum osseuse dans une capsule radiolucent à la frontière antérieure de l'ascendant ramus (figures 1B et 1C). Figure 1 radiographiques preuve de Actinomyces ostéomyélite compliquant fleuri dysplasie cemento-osseuse (FCOD). (A) Radiographie panoramique démontrant radiolucent mixte et des lésions radio-opaques dans la mandibule avec "laine de coton" apparence. Les lésions sont bien délimitées avec un anneau radiolucent dans les quatre quadrants si elles sont plus subtiles dans le maxillaire (B) Axial CT image à balayage montrant hypertrophique, des changements sclérosées et hétérogènes de FCOD au sein de la mandibule (flèche ouverte). Il existe une grande lésion ostéolytique dans le corps de la mandibule gauche avec la perte de masse osseuse, à sa face latérale et la sclérose centrale compatible avec une infection (flèche pleine). (C) en 3 dimensions de l'image généralisées osseuses change avec l'expansion de maxillaire et la mandibule compatible avec FCOD (flèche ouverte, correspondant à même emplacement dans le panneau A) CT. Il y a l'érosion focale de la mandibule gauche dans la zone de l'infection Actinomyces de (flèche pleine). images CT ont été reformatés avec le logiciel d'imagerie OsiriX (Fondation OsiriX).
A cause de préoccupation pour l'infection chronique, le patient a subi un débridement avec biopsie et cultures du ramus mandibulaire gauche malade os. Les tissus mous ulcérées ont été réparés avec un lambeau d'avancement simple. Purulence et os nécrosé ont été observées au cours de cette procédure. L'examen histopathologique de l'os biopsié révélé trabécules irrégulière et des gouttelettes de cément bosselated dans un stroma fibreux, typique de cemento-osseuse dysplasie (figure 2A). Modifications conformes ostéomyélite ont également été observées (figure 2B). Un tissu Brown-Hopps Gram révélé organismes abondants gram-positives filamenteuses compatibles avec (figure 2C) de Actinomyces, qui a également une coloration positive avec GMS teinté d'argent (figure 2D). les cultures ont donné de nombreux opératoires (en quantité) Actinomyces espèces
(non encore identifiés au niveau de l'espèce) le long d'un mélange de bactéries anaérobies par voie orale (tableau 1). Staphylococcus à coagulase négative
était la seule bactérie aérobie isolée à partir de la biopsie osseuse. Cultures pour les bactéries acides rapides, les champignons et Nocardia
étaient négatifs. Figure 2 modifications histopathologiques de Actinomyces ostéomyélite compliquant fleuri dysplasie cemento-osseuse (FCOD). (A) a révélé l'os maxillaire inférieur excisé FCOD avec des gouttelettes irrégulières de cément et des formes arrondies dans un stroma fibrovasculaire (hématoxyline et à l'éosine (H & amp; E), grossissement 200 x). (B) infiltrat neutrophile (têtes de flèche) avec os nécrosé adjacent (flèches) (H & amp; E, grossissement 400 ×). organismes filamenteux (C) à Gram positif dans l'espace de la moelle osseuse (têtes de flèches) (Brown-tache Hopps). (D) Colonies d'organismes filamenteux dans la moelle (GMS).
Tableau 1 Les bactéries cultivées à partir de la biopsie mandibulaire
Les bactéries aérobies
bactéries anaérobies
coagulase négative Staphylococcus
nombreuses Actinomyces spp
.
Lactobacillus spp
.
|
α-hémolytiques Streptococcus
|
Leptotrichia buccalis
|
Capnocytophaga spp
.
|
Prevotella
spp.
Le patient a été traité initialement pendant une semaine avec l'amoxicilline orale combinée avec l'acide clavulanique 875 mg deux fois par jour. Toutefois, en raison de la nature complexe polymicrobienne de l'infection, y compris l'implication osseuse, la thérapie a été changée en une intraveineuse ertapenem gramme par jour et que le patient a été traité pendant huit semaines. Un supplément de 10 mois de traitement par voie orale ont été engagées avec l'amoxicilline /acide clavulanique 875 mg deux fois par jour. Le patient a bien répondu à un traitement antimicrobien à la guérison complète de son site opératoire, et à ce jour nie toute autre douleur, gonflement, ou de drainage.
Ce cas démontre récemment une association entre deux maladies chroniques, destructrices et défigurantes de la mandibule, FCOD l'ostéomyélite de et Actinomyces. Il souligne également l'utilité de réaliser des biopsies avec des cultures aérobies et anaérobies appropriées pour établir un diagnostic dans les cas compliqués comme celui-ci. Initialement notre patient a été estimé à souffrir que d'une progression de son FCOD couplée à une ulcération provoquée par son dentier mal ajustées. Cela a conduit à un retard dans son diagnostic. Cependant, l'éruption du purulente fluide de l'ulcère et la démonstration radiographique éventuelle d'une bague de radiolucent élargie entourant lésionnelle tissu /sequestrum plus mal définie a suggéré qu'une ostéomyélite superposée était présent. Alors que les radiographies ne montrent pas une ostéolyse progressive de l'os comme on pouvait s'y attendre ostéomyélite typique, le diagnostic a été confirmé par histopathologie. Nous pensons que notre patient a développé Actinomyces de l'ostéomyélite suivant l'ulcération mandibulaire.
Actinomycose de la tête et du cou est une infection indolent qui présente généralement comme un gonflement des tissus mous, la masse, abcès, ou une ulcération de la région orale-cervicale [1]. «Lumpy mâchoire» est causé quand un résident de actinomycète de la bouche (ou un autre site de la muqueuse) envahit les tissus sous-jacents par une perte d'intégrité de la muqueuse [1]. La région la plus courante pour des lésions de se produire est la zone perimandibular, mais la participation de l'os est rare [1]. cultures anaérobies sont nécessaires pour isoler la bactérie à partir de spécimens pathologiques, mais la culture indépendante moyen d'établir la présence de ces bactéries, telles que la PCR, sont de plus en plus utilisés [18]. coloration de Gram sont plus sensibles que les cultures, peut-être parce que l'absence de traitement anaérobie stricte ou l'utilisation d'antibiotiques précédente peut rendre les cultures négatives [1]. En cas d'infections perimandibular, les actinomycètes sont souvent présents dans le cadre de plusieurs autres espèces de bactéries [1]. Bien que l'on ne sait pas toujours à quel point les autres bactéries participent à la pathogenèse de l'infection, le traitement antimicrobien est généralement assez large pour couvrir ces microbes. Bien que la biopsie a clairement démontré actinomycose invasive, notre patient avait malodorantes, écoulement purulent de sa mandibule, ce qui suggère que les anaérobies ou des bactéries pyogenes étaient également présents, ce qui a été confirmé par la culture (tableau 1). Il est probable que son infection a été tirée par cette collection polymicrobienne d'agents pathogènes et n'a pas été tout simplement à cause de actinomycose seul.
Comme le montre le cas présent, le traitement de l'actinomycose cervico nécessite une attention à d'autres agents pathogènes identifiés, étant donné que ces infections peuvent être polymicrobienne [3]. Cependant, dans de nombreux cas, les co-agents pathogènes (tels que les bactéries anaérobies orales) sont sensibles aux agents ciblant la actinomycète. Dans les cas où Actinomyces
est le seul agent pathogène identifié puis thérapie ciblée est justifiée. Heureusement, les actinomycètes restent extraordinairement sensibles aux bêta-lactamines médicaments et la pénicilline G intraveineuse reste un agent de première ligne [3]. Pour les patients présentant une intolérance aux agents bêta-lactamines, les agents de tetracycline peuvent être substitués [2, 3]. Comme indiqué dans une étude récente [2], parentérale pénicilline G, 10 à 20 millions d'unités par jour divisées toutes les 6 heures pendant 4 à 6 semaines peut être utilisé pour les cas compliqués, suivie par la pénicilline orale V, 2 à 4 g /j divisé quatre fois par jour pendant 6 à 12 mois pour prévenir les rechutes [3]. La longueur ultime du traitement dépend de la réponse clinique et pathologique [2]. Un certain nombre d'alternatives à la pénicilline sont disponibles et comprennent les macrolides, les tétracyclines, la clindamycine et des carbapénèmes [2]. Il est important, de nombreux antimicrobiens couramment utilisés ne sont pas actifs contre les espèces Actinomyces de et ceux-ci incluent le métronidazole, les aminosides, l'aztréonam, triméthoprime-sulfaméthoxazole, pénicillines résistantes pénicillinase (par exemple, Nafcilline et oxacilline) et céphalexine [2, 3]. Dans le cas présent ertapénem a été utilisé pour le traitement parentéral en raison de la nature polymicrobienne de l'ostéomyélite et la commodité de dosage une fois par jour.
Il est intéressant que notre malade actinomycose développé lors d'un agent immunomodulateur, l'interféron 1β, qui a été utilisé pour traiter sa sclérose en plaques. Nous avons été incapables d'identifier les rapports précédents de l'ostéomyélite associée à ce médicament. Les complications infectieuses de 1β d'interféron sont rares [19]. FCOD de Bien neutropénie peut être une complication de la thérapie, notre patiente n'a eu aucune trace de cette pendant le traitement (données non présentées). Est une lésion bénigne qui peut être défigurante et conduire à la perte des dents, les fractures de la mâchoire, et chronique les infections. Bien que l'étiologie et la pathogenèse de FCOD sont inconnus, la maladie représente une perturbation du métabolisme osseux, où l'os normal devient remplacée par une matrice de tissu conjonctif qui se développe progressivement cément osseux de tissus [20]. Comme chez notre patient, la maladie est plus fréquente chez les personnes d'ascendance africaine et peut être familiale [21]. FCOD est généralement diagnostiquée par des découvertes fortuites sur l'évaluation radiographique de routine et la biopsie souvent évité pour éviter le risque d'une infection chronique, des plaies qui ne cicatrisent pas. Les lésions sont caractéristiques d'une intervention bilatérale diffuse de l'os maxillaire et mandibulaire. l'évaluation pathologique est souvent libre de l'inflammation, mais surinfection peut se produire et le progrès à l'ostéomyélite en raison de l'approvisionnement en sang limitée de l'os dense [6, 8, 10]. extractions traumatiques et l'ulcération de pression causées par des prothèses mal ajustées peuvent causer l'exposition d'os qui est sensible à l'inflammation et l'infection de divers organismes. Avant la caractérisation des FCOD par Melrose en 1976 [9], ces lésions étaient censés représenter CDSO [12-17]. En raison de l'anatomie dysplasique des lésions, une intervention chirurgicale est souvent nécessaire pour le traitement des infections chroniques associées à un traitement prolongé aux antibiotiques [8, 10, 11].
Comme observé dans le présent rapport de cas, FCOD se caractérise par stroma fibrovasculaire avec un pattern "gingembre racine" de trabécules curviligne irrégulière, ainsi que des gouttelettes de cément ( «cementicles») qui fusionnent pour former des structures bosselated [22-24]. Coexistence kystes osseux avec doublure fibrovasculaire peut également être présent [22, 23], bien que ceux-ci ne sont pas observés dans la présente affaire. lésions à un stade précoce de FCOD afficher moins trabécules et stroma fibrovasculaire plus important, souvent avec une hémorragie [22]. Conclusions de Dans le cas présenté ici, ces résultats typiques de FCOD ont été observés en association avec des fonctionnalités clés de Actinomyces de l'ostéomyélite, y compris les organismes filamenteux Gram positif, une inflammation aiguë, et l'os nécrosé [25, 26].
En résumé, nous présentons une association complexe de deux maladies rares et destructeurs des os, FCOD et actinomycose. Le FCOD existant éventuellement contribué à un retard dans l'établissement du diagnostic de actinomycose parce que les déformantes et destructeurs des changements à la mandibule produite par l'infection ont été supposés être dus à progresser FCOD. Les prestataires de soins doivent être conscients que actinomycose peut être un pathogène opportuniste de la mandibule qui peut établir déformer et les infections graves quand une rupture de l'intégrité de la muqueuse buccale se produit. cultures appropriées effectuées dans des conditions anaérobies sont la gestion utile et antimicrobien devrait prendre en considération la nature polymicrobienne fréquente de ces infections.
Éclairé Consentement
Après approbation par le Conseil de l'Université du Michigan Health System Institutional Review, écrit le consentement éclairé a été obtenu à partir du patient pour la publication de ce rapport de cas et toutes les images qui les accompagnent. Une copie du consentement écrit est disponible pour examen par le rédacteur en chef de ce journal
abréviations
FCOD:..
Floride dysplasie de ciment osseux
Déclarations
auteurs de fichiers originaux soumis pour les images
Voici les liens vers les auteurs originaux soumis fichiers pour les images. de fichier d'origine pour la figure 1 12903_2011_189_MOESM2_ESM.tiff Auteurs 12903_2011_189_MOESM1_ESM.tiff Auteurs fichier d'origine pour la figure 2 Intérêts concurrents
Les auteurs déclarent qu'ils ont aucun conflit d'intérêts. Les contributions de
Auteurs
Tous les auteurs ont lu et approuvé le manuscrit final. MHS a fourni des soins cliniques pour le patient et a écrit le manuscrit. PWH a fourni une expertise dans l'interprétation des biopsies de tissus et a contribué à la rédaction du manuscrit. DWN et BL ont mené des études de laboratoire des cultures bactériennes isolées du patient et a fourni une expertise sur la microbiologie des Actinomyces
. SPE a fourni des soins cliniques pour le patient et a contribué à la rédaction du manuscrit. DMA fourni des soins cliniques pour le patient, a coordonné tous les aspects de ce rapport, et a écrit le manuscrit.
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